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Introducción

El neumotórax catamenial (NC) se ha definido comoaquel neumotórax que, considerado espontáneo y prima-rio, aparece en los tres primeros días de la menstruación.Desde su primera descripción en 19581, se han sucedidoalgunas comunicaciones que intentan esclarecer la etio-

Notas clínicas

Neumotórax catamenial: ¿origen abdominal o torácico?Francisco Javier Aragón Valverde, Jesús Rodríguez Rodríguez y Feliciano Álvarez LineraServicio de Cirugía Torácica. Hospital Central de Asturias. Oviedo. España.

Resumen

Introducción. El neumotórax catamenial es una en-tidad poco frecuente, que desde su descripción en1958 ha planteado dudas respecto a su etiología.Esto resulta trascendental si se pretende aportar eltratamiento más idóneo, especialmente si se tiene encuenta que dada su escasa frecuencia de apariciónno permite acumular gran experiencia individual.

Objetivo. Nuestro trabajo tiene un doble objetivo:en primer lugar, exponer de forma clara y concisa lashipótesis etiopatológicas planteadas por los distin-tos autores, así como las diferentes opciones tera-péuticas ensayadas y sus resultados. En segundo lu-gar, aportar un caso tratado en nuestro servicio, quepor su evolución permite, en opinión de los autores,sopesar la importancia de las distintas hipótesis etio-lógicas.

Conclusiones. Se han descrito tres teorías fisio-patológicas para explicar el origen de un neumotóraxque aparece en relación con la menstruación. Laprimera de las hipótesis se basa en la existencia detejido ectópico endometrial en la pleura. La segundateoría atribuye el origen del aire a la cavidad abdomi-nal, dada la existencia de fenestraciones diafragmáti-cas, que permitirían el paso de aire al tórax desde la cavidad abdominal. La tercera hipótesis propone laroptura de blebs pulmonares debido a los cambioshormonales que tienen lugar en este período del ci-clo menstrual. En el caso que aportamos, se encon-traron evidencias para sustentar al menos dos de lashipótesis propuestas, demostrando, en nuestra opi-nión, un origen multifactorial del proceso que requie-re un tratamiento quirúrgico asociado posteriormen-te a un tratamiento hormonal.

Palabras clave: Neumotórax. Catamenial. Endometrio-sis.

CATAMENIAL PNEUMOTHORAX: ABDOMINAL OR THORACIC ORIGIN?

Introduction. Catamenial pneumothorax is an infre-quent entity. Since it was described in 1958 doubtshave been raised concerning its etiology. This is im-portant when trying to provide the optimal treatmentand is especially so because the rarity of this entityprevents the accumulation of much personal expe-rience.

Objective. The aim of this study was two-fold:firstly, to clearly and concisely present the etiopatho-logical hypotheses put forward by various authors,as well as the different treatment options tried andtheir results and secondly, to describe a case treatedin our department which, because of the outcome, webelieve allows us to weigh up the importance of thevarious etiological hypotheses.

Conclusions. Three physiopathological theorieshave been described to explain the origin of a pneu-mothorax that develops in association with mens-truation. The first hypothesis is based on the existen-ce of ectopic endometrial tissue in the pleura. Thesecond theory attributes the origin of the air to theabdominal cavity, given the existence of diaphragma-tic fenestrations, which allow the passage of air fromthe abdominal cavity to the thorax. The third hypothe-sis proposes the rupture of pulmonary blebs due tothe hormonal changes that take place in this periodof the menstrual cycle. In the present case, evidenceto support at least two of the proposed hypotheseswas found, demonstrating, in our opinion, a multifac-torial origin of the process which requires surgicaltreatment with subsequent hormone therapy.

Key words: Pneumothorax. Catamenial. Endometriosis.

Correspondencia: Dr. F.J. Aragón.C/ Luis Fernández Castañón n.o 6, 1.o C.33013 Oviedo. España.

Aceptado para su publicación en julio de 2002.

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logía y el manejo más adecuado de este proceso. Sin em-bargo, no se ha conseguido un concepto unificado, surgien-do no pocas controversias respecto a su origen y tratamien-to. Aportamos un caso recientemente tratado en nuestroservicio, cuya evolución obligó a los autores, tras una cuida-dosa revisión de la bibliografía, a cuestionar la importanciade las distintas hipótesis etiológicas y, por tanto, la conve-niencia o no del tratamiento quirúrgico en esta entidad.

Caso clínico

Una mujer de 49 años de edad ingresó en nuestro servicio diagnosti-cada de un tercer episodio de neumotórax espontáneo que coincidíacon la menstruación. En la historia clínica la paciente refería haber no-tado en varias ocasiones síntomas autolimitados de iguales característi-cas durante varios años.

En la radiografía de tórax se observaba un neumotórax en el ladoderecho de más del 50%, decidiéndose, dado su carácter recidivante,la realización de una videotoracoscopia (VTC), que evidenció la exis-tencia de implantes en pleura diafragmática (fig. 1), con característicastípicas de una endometriosis pleural, sin observarse alteraciones en elparénquima pulmonar.

Se realizó una extirpación de los citados implantes y, posteriormente,una resección del vértice del lóbulo superior para su examen microscópico.

Los resultados anatomopatológicos de los implantes pleurales fueroncompatibles con endometriosis pleural, mientras que en el parénquimapulmonar no se encontraron alteraciones patológicas. Un mes despuésdel alta, la enferma reingresó con un nuevo episodio de neumotórax de-recho, decidiéndose la reintervención quirúrgica mediante una toracoto-mía, que mostró una fuga aérea procedente de un pequeño bleb en laprofundidad de la cisura menor.

Se procedió a la resección del bleb, y posteriormente se realizó unapleurodesis química con talco. Tras el alta, la enferma se sometió a tra-

tamiento hormonal durante 3 meses, sin haber presentado en los si-guientes 12 meses ningún episodio de neumotórax.

DiscusiónDe acuerdo con algunos autores2, puede hablarse de

tres mecanismos etiológicos básicos: modelo de endo-metriosis pleural, mecanismo del poro diafragmático yteoría fisiológica. El primero, también llamado por algu-nos autores metastásico, atribuye el origen del trastornoa la existencia comprobada de implantes en la pleura(sobre todo diafragmática) de tejido endometrial por víahematógena, linfática o incluso directa a través de fe-nestraciones diafragmáticas. Se ha descrito3 que un 23-35% de los casos comunicados de NC tienen constata-da la existencia de estos implantes, con su localizacióncaracterística en la pleura diafragmática y su típica colo-ración de arándanos (fig. 1). Aunque podría decirse quees la teoría más aceptada, deja sin explicar por qué esta“menstruación en la pleura” se manifiesta como un neu-motórax en la mayoría de los casos y no como un hemo-tórax franco, tal como se describe en la endometriosispulmonar, que cursa con hemoptisis. En nuestro casoestos implantes, pese a estar presentes, no fueron losresponsables. Así mismo, no se justifica el frecuente fa-llo del tratamiento hormonal aislado en este tipo de neu-motórax. El mecanismo del poro diafragmático se apoyaen la existencia, comprobada por algunos autores4,5, defenestraciones en el diafragma, que permitirían el pasode aire a la cavidad pleural desde la cavidad peritoneal,procedente del exterior a través de las trompas de Falo-pio. En una revisión reciente se encontraron fenestracio-nes diafragmáticas sólo en un 1-23% de los casos publi-cados, lo cual deja la mayor parte de los casos sin baseanatómica que sustente esta teoría. Además, quedaríapor explicar por qué sólo se hace patente esta comuni-cación durante la menstruación, teniendo en cuenta quemuchas de estas pacientes, según se ha comunicado,han sido previamente sometidas a laparoscopia sin inci-dencias. Por último, la teoría fisiológica establece quelos altos niveles de prostaglandina F2 durante la mens-truación inducen bronco y vasoespasmo, produciendocambios de presión que llevarían a la roptura de posi-bles bullas (blebs), e incluso alvéolos. En nuestro casoésta podría ser la hipótesis más probable. Sin embargo,esta teoría ha sido descartada por otros autores6. Conrespecto al diagnóstico parece haber acuerdo en que laVTC es la técnica de elección.

Como dato llamativo, se ha documentado el hallazgo deconcentraciones séricas muy elevadas de antígeno carci-noembrionario CEA 125 en pacientes con endometriosispleural que se normalizan tras el tratamiento quirúrgico.

Respecto al manejo, el tratamiento médico con estróge-nos, danazol, o pleurodesis se ha acompañado de unaalta tasa de recidivas. De igual forma, el tratamiento qui-rúrgico aislado no ha sido exitoso. Sin embargo, la VTCen combinación con el tratamiento hormonal ha demos-trado ser el tratamiento más eficaz, habiéndose comuni-cado en este sentido buenos resultados usando leupro-relín acetato y análogos de la hormona liberadora de gonadotropinas. En nuestra paciente, había datos parasustentar al menos dos de las hipótesis propuestas, resul-tando difícil pensar en una sola como mecanismo causal,

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Fig. 1. Implantes endometriales en la pleura diafragmática.

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dado que según la historia clínica parece que padecióvarios episodios no demostrados de neumotórax. Proba-blemente habrá que aceptar un origen multifactorial paraeste trastorno. Quedan otras cuestiones sin aclarar,como la marcada predominancia por el lado derecho, o elpapel que puede ejercer el CEA 125 en el diagnóstico yseguimiento. Puede que las controversias existentes res-pecto a las teorías fisiopatológicas sean consecuencia dela disparidad en las fuentes de los casos publicados, de-bido a la ausencia de una serie amplia, o bien se deba ala pluralidad en su origen. En nuestra opinión, dada la experiencia recogida ésta sería la explicación más pro-bable.

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ous pneumothorax due to endometriosis of the diaphragm. JAMA1958;168:2013-4.

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4. Kirschner PA. Catamenial pneumothorax: an example of porous dia-fragm syndromes. Chest 2000;118:1519-20.

5. Cowl CT, Dunn WF, Deschamps C. Visualization of diaphragmatic fe-nestration associated with catamenial pneumothorax. Ann ThoracSurg 1999;68:1413-4.

6. Kirschner PA. Catamenial pneumothorax: a unifying concept. AnnThorac Surg 2000;69:1644.

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