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CASO CLÍNICO

RESUMENSe han reportado casos de vasoespasmo asociado a patologías distintas de sangrado aneurismático. De estos reportes se desprenden nuevas teorías acerca del origen, desarrollo y extensión del vasoespasmo cerebral y de su efecto clínico, en ocasiones, de mal pronóstico. En este informe presentamos un evento de vasoespasmo en el post operatorio de tumor (meningioma) de foramen yugular, su evolución con deterioro neurológico y posteriores consecuencias desfavorables. Se describe dicho evento y se discute la fisiopatología con revisión de los conceptos conocidos.

Palabras Clave: Vasoespasmo; Tumor Cerebral; Postoperatorio; Base de Cráneo

ABSTRACTThere have been previous reports of vasospasm associated to pathologies different than aneurismal bleeding. These reports reveal new theories about the origin, extent, development and unfavourable outcome of cerebral vasospasm. We present a case of a jugular foramen tumor resection that evolved towards neurological deterioration. We discuss the physiopathology of this rare cause of vasospasm and review the literature reported on this entity. Key Words: Vasospasm; Cerebral Tumor; Postoperative; Skull Base

INTRODUCCIÓN

La literatura internacional ha reunido series de casos1 como también reportado casos únicos2-5 de vasoespasmo cerebral (VC) relacionado a operaciones de tumores ce-rebrales. El VC es un fenómeno conocido y estudiado en el contexto de patología vascular cerebral, especialmente aquellos que presentan sangrado subaracnoideo (HSA).6

Actualmente se cuenta con información de vasoespas-mo en patologías distintas a sangrado aneurismático, ge-nerando preguntas acerca de su etiología y nuevos postu-lados que explican los mecanismos por los cuales aparece y se desarrolla dicho fenómeno.

Para la comprensión del cuadro clínico que se presenta, se ha generado una búsqueda en Pubmed y Google Scho-lar, a fin de recopilar información sobre vasoespasmo li-gado a diferentes enfermedades, para finalmente discutir los conceptos actualmente conocidos sobre VC.

PRESENTACIÓN DEL CASO CLÍNICO

Paciente de 64 años, sin antecedentes relevantes. Presen-ta cefalea holocraneana concomitante con vómitos intermi-tentes, de un año de evolución. Examen neurológico nor-mal. En imágenes se observa lesión expansiva extraaxial en región del agujero rasgado posterior, con implante dural, y compresión de tronco encefálico a nivel bulbar (fig. 1).

Mediante un abordaje retrosigmoideo se logra identifi-car la lesión tumoral, y mediante técnica microquirúrgica se realiza una resección completa con coagulación de base

de implantación (Simpson 2). Se logró identificar y disecar adecuadamente las arterias vertebrales del plano tumoral sin objetivar lesiones o espasmos locales arteriales. El mo-nitoreo intraoperatorio no arrojo alteraciones patológicas.

Presenta buen despertar, sin focalidad neurológica evi-dente, e ingresa a UTI donde se constata deglución efectiva para semisólidos. Al 4to día postoperatorio inicia con afec-cion de pares bajos y broncoaspiración.. En TAC cerebral (TC) se objetiva hematoma de la región quirúrgica (fig. 2).

Evoluciona con neumonía bilateral y posterior shock sép-tico. En contexto de este síndrome febril la punción lum-bar arroja datos inflamatorios: 30 leucocitos, 516 mg/dl proteínas, 88 mg/dl glucosa, 4.9 ácido láctico. Se decidió completar antióbiticoterapia con cobertura meníngea hasta concluir con cultivos negativos y posterior traqueostomía.

A los 15 días postoperatorios, presentando estado de vi-gilia, se constata foco motor evolucionando a plejía bra-quio crural derecha. En TC de control se observa hi-podensidad parietal izquierda. Se completan estudios con resonancia magnética nuclear y angiorresonancia que muestran isquemia en territorio de arteria cerebral pos-terior y anterior bilateral como así también vasoespasmo cerebral difuso de las arterias del polígono de Willis. Se realiza una angiografía digital (AD) diagnosticándose vasoespasmo silviano derecho difuso (fig. 3).

Luego de 48 hs de persistencia de flujos cerebrales au-mentados por ecografía doppler, se decide repetir AD y se constata vasoespasmo de ambas arterias silvianas y en circulación posterior. Dada la progresión del vasoespas-mo se decide realizar tratamiento con angioplastía de ar-teria silviana derecha y arteria basilar.

Hacia el día 25 el paciente presenta nuevo foco motor

Pablo Villanueva, José Santa María, Andrés CervioInstituto FLENI. Ciudad Autónoma de Buenos Aires, Argentina

Vasoespasmo en post operatorio de resección tumoral: presentación de un caso y revisión de bibliografía

Pablo Villanueva pvillanuevach@gmail.com

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Figura 1: Lesión en las imágenes pre operatorias.

Figura 2: TC de control al momento de compromiso respiratorio, día 4.

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izquierdo. Una nueva AD revela vasoespasmo difuso bi-lateral silviano, a predominio de lado izquierdo con nece-sidad de angioplastia local (fig. 4).

Luego de continuar con soporte intensivo, con traqueos-tomia y con asistencia mecánica respiratoria, la ecografía transcraneal no vuelve a mostrar indicios de vasoespasmo. El día 34 de internación, intercurre con recaída del cuadro general infectológico (infección de catéter venoso y de vías urinarias) superándose con tratamiento adecuado.

Luego de 58 días de internación, posterior a su esta-bilidad clínica, infectológica y neurológica se externa el paciente hacia centro de rehabilitación presentando un Glasgow Outcome Scale de 2.

DISCUSIÓN

Hallazgos típicos del cuadro de VCLos signos clínicos de isquemia cerebral se desarrollan típicamente en forma gradual y fluctuante. Estos signos (de foco o de alteración de la conciencia) son reversibles, pero pueden progresar a infarto. Si bien este cuadro pue-de aparecer en conjunto con evidencia de vasoespasmo, uno y otro pueden aparecer independientemente.

Debido a su instalación tardía y solapada el término con el que se la conoce es “Isquemia Cerebral Retardada” (Delayed Cerebral Isquemia, DCI) típicamente reconoci-dos en eventos vasculares.7

Por déficit se entiende a la aparición de un nuevo foco neurológico o de la caída de al menos 2 puntos en la esca-la de Glasgow. Debe durar al menos 1 hora, no aparecer inmediatamente al accidente o a la cirugía de un aneuris-ma, y no puede ser asociado a otra causa clínica, image-nológica o de laboratorio presentes al momento de la apa-rición del déficit en cuestión.7

De acuerdo a lo reportado por Fisher, Fletcher y Saito en sus estudios de patología aneurismática, se demostró correlación entre el hallazgo de DCI y la presencia de va-soespasmo.10,11,12 Luego se asociaron hallazgos similares para otras patologías con y sin sangrado sub aracnoideo, infecciosas y no infecciosas. Dichas imágenes fueron ini-cialmente angiográficas, luego también se utilizó el estu-dio vascular por resonancia magnética y tomografía con-trastada con reconstrucción 3D vascular.

En forma conjunta con estudios en animales, huma-nos postmortem y de laboratorio, se pudo establecer el vínculo entre el grado de estrechamiento vascular (“na-rrowing”), su distribución local o difusa y su correlación clínica y pronóstica.8

Conceptos previos asociados a DCIEn cuanto al origen del efecto isquémico en un sector vascular cerebral, existen conceptos fundados y corrobo-

rados clínica y experimentalmente tales como: 1. daño inmediato propio de una lesión vascular inicial

(elemento que podría también existir por daño vascu-lar del tejido neoplásico resecado, tanto de la vasculatu-ra del propio tumor como del parénquima adyacente);

2. isquemia a partir de lesión inicial por detrimento del aporte de oxigenación, generado por una lesión de un trayecto nutricio;

3. alteración microcirculatoria.8 Luego del estudio multicéntricoConscious1 y de diver-

sas publicaciones sobre experimentación, se detectaron que no todos los casos de DCI se correlacionaban con na-rrowing, ocurriendo también lo contrario: casos de na-rrowing sin expresión clínica. Esto fundó la iniciativa de reconsiderar los fenómenos fisiopatológicos sucedidos en los casos de VC, dándole especial importancia a nuevos fenómenos encontrados:

a. la alteración de la microcirculación de tipo inflama-toria a posteriori de un primer evento de lesión (ac-tivación de elementos y cascada pro inflamatoria);

b. vasoespasmoarteriolar distal, difuso y a distancia yc. microtrombosis.8En cuanto a las causas asociadas a VC, pueden dividir-

se en dos grandes grupos: las que se asocian a patología aneurismática y las que no se asocian a ella. En éste úl-timo grupo es heterogéneo y de muy baja incidencia (los estudios de series más grandes informan un 1,9% de in-cidencia de vasoespasmo en resección tumoral).9 .Alotai-bi et al., así como Klein et al., reportan que 41 de 94 pa-cientes con cuadro clínico y confirmación de meningitis, presentaron alteraciones del flujo sanguíneo cerebral, sos-pechado clínicamente y estudiado con ecodoppler trans-craneal para posteriormente confirmar el vasoespasmo en la mayoría de ellos por otros métodos de estudio (angio-resonancia, angiotomografía y angiografía).13

Tanto la presentación de este imo grupo, el VC es he-terogéneo y de muy baja incidencia (los estudios de series más grandes informan un 1,9% de incidencia de vasoes-pasmo en resección tumoral).9 Alotaibi et al., así como Klein et al., comentan que las enfermedades infecciosas (como meningitis) y la resección tumoral con característi-cas particulares, aumentan el riesgo de sufrir VC. Un de-talle de las características de los pacientes que sufrieron VC se puede observar en la Tabla 1.

En estos estudios se ha podido confirmar, así como en otros casos de reportes aislados, que la asociación en-tre tumores cerebrales y vasoespasmo, presenta algunos factores que pueden entenderse como características del evento en relación con la fisiopatología de vasoespasmo. Entre estos factores se encuentra: tumor en base de crá-neo, manipulación-lesión de vasos cisternales, contami-nación o infección del sitio quirúrgico, invasión del tu-

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Figura 3: Día 15, vasoespasmo difuso bilateral, circulación anterior y posterior.

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mor de trayectos vasculares, entre los más destacados.Klein et al., reportan que 41 de 94 pacientes con cua-

dro clínico y confirmación de meningitis, presentaron al-teraciones del flujo sanguíneo cerebral, sospechado clí-nicamente y estudiado con ecodoppler transcraneal para posteriormente confirmar el vasoespasmo en la mayoría de ellos por otros métodos de estudio (angioresonancia, an-giotomografía y angiografía).13

En la extensa búsqueda por patrones y característi-cas de asociación entre tumor y vasoespasmo, Alotaibi et al. pudieron observar que el tumor de región selar y el meningioma de base craneal fueron los más notificados. También rescataron los diversos mecanismos que se pro-pusieron en estos reportes como posibles generadores del evento vasoespasmodizante, sin encontrar asociación sig-nificativa en ellos.

Para Klein et al.,13 las infecciones (a veces como meca-nismo único y otras veces en conjunto luego de una ciru-gía de resección tumoral), juegan un rol en la generación de vasoespasmo a través de un mecanismo pro-inflama-torio que conecta por contigüidad anatómica y en for-ma difusa los espacios perivasculares del sitio de la lesión inicial y los del parénquima adyacente. En contexto de disfunción de barrera hemato encefálica esperable en es-tas condiciones, dichos espacios peri vasculares o de Vir-chow-Robin se comunican también con el espacio suba-racnoideo. Esta sería una posible razón de los efectos vasculares espasmodizantes difusos y su justificación por causa infecciosa.

Tanto la presentación de este caso como la revisión bi-bliográfica realizada, persiguen el objetivo de una mejor compresión de este infrecuente evento, con la intención final de mejorar la atención en posibles futuros casos.

CONCLUSIÓN

El vasoespasmo posterior a la resección de un tumor ce-rebral es un evento infrecuente. Debe ser sospechado, en especial, en pacientes que presentan características par-ticulares (tabla 1). Su detección precoz permitiría, en un contexto multidisciplinario intensivo, llevar a cabo las medidas necesarias orientadas a reducir la morbimortali-dad secundaria a este proceso.

La baja incidencia de esta patología no reúne volumen de evidencia científica decisiva para generar un protocolo

Figura 4: Día 25, nuevo vasoespasmo difuso a predominio Silviano izq.

1 Localización selar.

2 Localización en base de cráneo.

3 Lesión o manipulación sostenida de vasos mayores.

4 Meningitis (aislada o asociada a cirugía).

5 Volcado cisternal de sangre o contenido tu-moral líquido..

6 Presencia de material exógeno en lecho vas-cular.

TABLA 1: CARACTERÍSTICAS DE LOS PACIENTES REPORTA-DOS COMO VASOESPASMO POST-RESECCIÓN TUMORAL

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BIBLIOGRAFÍA1. Bejjani GK, Sekhar LN, Yost AM, Bank WO, Wright DC. “Vasospasm after cranial base tumor resection: pathogenesis, diagnosis, and therapy.”

Surg Neurol. 1999 Dec; 52(6):577-832. Ricarte IF, Funchal BF, Miranda Alves MA, Gomes DL, Valiente RA, Carvalho FA, Silva GS. “Symptomatic Cerebral Vasospasm and Delayed

Cerebral Ischemia Following Transsphenoidal Resection of a Craniopharyngioma.” J Stroke Cerebrovasc Dis. 2015 Sep; 24(9): e271-3

BIBLIOGRAFÍA1. Popugaev KA, Savin IA, Lubnin AU, Goriachev AS, Kadashev BA,

Kalinin PL, et all. Unusual cause of cerebral vasospasm after pituitary surgery. Neurocritical Care Department, Burdenko Neurosurgical Research Institute, Russian Academy of Medical Sciences. Neurol Sci. 2011;32:673–680.

2. Camp E, Paxton HD, Buchan GC, Gahbauer Helmuth. Vasospasm after transsphenoidalhy pophysectomy. Neurosurgery. 1980;7:382–387.

3. Hyde-Rowan MD, Roessmann U, Brodkey JS. Vasospasm following trans sphenoidal removal associated with the arterial changes of oral contraception. Surg Neurol. 1983;20:120–124.

4. Nishioka H, ItoHaraoka J. Cerebral vasospasm following trans sphenoidal removal of a pituitary adenoma. Br J Neurosurg. 2001;15:44–47.

5. Kasliwal MK, Srivastava R, Sinha S. Vasospasm after transsphenoidal pituitary surgery: a case report and review of theliterature. Neurol India, 2008;56:81–83.

6. Naif M Alotaibi, Giuseppe Lanzino. Cerebral vasospasm following tumor resection. J Neuro Intervent Surg 2013;5:413–418.

7. Mervyn D.I. Vergouwen, Marinus Vermeulen, Jan van Gijn, Gabriel J.E. Rinkel, Eelco F. Wijdicks, J. Paul Muizelaar, et al. Definition of Delayed Cerebral Ischemia After Aneurysmal Subarachnoid Hemorrhage as an Outcome Event in ClinicalTrials and Observational Studies: Proposal

of a Multidisciplinary Research Group. Stroke magazine forthe American Heart Association August 26, 2010.

8. Masato Naraoka, Naoya Matsuda, Norihito Shimamura, Kenichiro Asano, and Hiroki Ohkuma. The Role of Arterioles and the Microcirculation in theDevelopment of Vasospasm after Aneurysmal SAH. Department of Neurosurgery, HirosakiUniversity, 5-Zaihuchou, Hirosaki, Aomori Prefecture. Japan. Mayo 2014.

9. Bejjani GK, Sekhar LN, Yost AM, et al. Vasospasm after cranial base tumor resection: pathogenesis, diagnosis, and therapy. Surg Neurol 1999; 52:577–83.

10. C. M. Fisher,G. H. Roberson, and R. G. Ojemann. Cerebral vasospasm with ruptured saccular aneurysm –the clinical manifestations. Neurosurgery, 1977; vol. 1, no.3, pp.245–248.

11. T. M. Fletcher,J. M. Taveras, and J. L. Pool. Cerebral vasospasm in angiography for intracranial aneurysms. Incidence and significance in one hundred consecutive angiograms. Archives of Neurology 1959. Vol.1, pp.38–47.

12. I. Saito, Y. Ueda, and K. Sano. Significance of vasospasm in the treatment of ruptured intracranial aneurysms. Journal of Neurosurgery 1977. Vol.47, no.3, pp.412–429.

13. Klein et al.: Arterial cerebrovascular complications in 94 adults with acutebacterial meningitis. CriticalCare 2011. 15:R281.

COMENTARIOLos autores reportan un caso de vasoespasmo diferido o “demorado” en el post operatorio de una cirugía de resección de un tumor del foramen yugular. El evento descripto es de muy baja frecuencia, por ello sospecharlo es importante en casos de deterioro diferido en el tiempo del estado de conciencia o agregado de signos de foco neurológico. La lite-ratura refiere dos teorías mencionadas directa e indirectamente por el autor respecto al tema. De acuerdo con la men-ción directa del autor, la asociación de vasoespasmo a meningitis post quirúrgica está ampliamente reportada en la lite-ratura. Lo que el trabajo no menciona es si el shock séptico asociado, respondió a fluidos o requirió drogas vasoactivas que pudieran generar o agravar el vasoespasmo. Por otro lado, el reporte menciona indirectamente la teoría neurohor-monal: el vasoespasmo ha sido descripto en lesiones tumorales hipotálamo-hipofisarias (craneofaringiomas) y de base de cráneo posterior (schwannomas y meningiomas). Dicha hipótesis neurohormonal sostiene que existe una exagera-da liberación de neuropéptidos vasoactivos por afectación de la vía trigeminal ascendente en el tronco cerebral desde el bulbo raquídeo y protuberancia hasta la eminencia media del hipotálamo. Por lo tanto, la sumatoria de meningitis post quirúrgica, drogas vasoactivas en altas dosis y lesión/irritación de los núcleos catecolaminérgicos del bulbo raquídeo, pueden haber sido la explicación de los hallazgos en angiografía y las áreas de isquemias referidas en el trabajo, que co-rresponden a áreas de circulación limítrofes entre la arteria cerebral anterior y la arteria cerebral posterior izquierda (y principalmente vulnerables a la hipotensión por shock).

Tomás FunesSanatorio Otamendi y Miroli, C.A.B.A.

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de diagnóstico y tratamiento; así también, propicia que los trabajos de informes de serie de casos sea una herramienta por la cual se adquiere nueva experiencia al respecto.

COMENTARIOEl vasoespasmo en el post operatorio de tumores y cirugía de base de cráneo se ha reportado en varios trabajos en la literatura y aunque su incidencia parece ser extremadamente baja, las consecuencias para el paciente pueden ser muy graves.1-4

El caso reportado en este trabajo trae a la luz una eventualidad que debe ser considerada cuando la evolución post

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COMENTARIOEl autor reporta un caso atípico de vasoespasmo luego de una cirugía de exéresis de tumor de base de cráneo. Si bien

en la cirugía no reporta complicaciones durante el procedimiento, el paciente tuvo severas complicaciones respiratorias e infecciosas en el posoperatorio. El vasoespasmo es una rara complicación en este tipo de patologías, y según diversos autores, está asociado a infecciones y a cirugías de base de cráneo. Considero que el paciente presentado reúne ambas condiciones, lo cual explicaría la evolución desfavorable que ha presentado.

Pablo RubinoHospital de Alta Complejidad El Cruce, Florencio Varela, Prov. Bs. As.

BIBLIOGRAFÍA1. Almubaslat M1, Africk C Cerebral vasospasm after resection of an esthesioneuroblastoma: case report and literature review. Surg Neurol. 2007

Sep;68(3):322-8; discussion 3282. CervoniL,SalvatiM,SantoroA.Vasospasmfollowingtumor removal: report of 5 cases. Ital J Neurol Sci 1996;17:291–294 3. LeRoux PD, Haglund MM, Mayberg MR, Winn HR. Symptomatic cerebral vasospasm following tumor resection: report of two cases. Surg

Neurol 1991;36:25–314. Hunt JP, Richards T. Cerebrovasospasm following endoscopic cerebrospinal fluid leak repair. Skull Base. 2010 Sep;20(5):363-6.

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quirúrgica no es la esperada, o en casos de sangrado post operatorios. Estar alerta sobre esta eventualidad permitirá iniciar medidas médicas en forma precoz, que podrán en muchos casos prevenir consecuencias definitivas.

Pablo AjlerHospital Italiano de Buenos Aires