Palabras Clave

Adenoma ectpico. Gammagrafa de paratiroides con 99mTc-MIBI. SPECT-TAC. Hiperparatiroidismo persistente.

Keywords

Ectopic adenoma. 99mTc-MIBI parathyroid scintigraphy. SPECT-CT. Persistent hyperparathyroidism.

Resumen

Una causa frecuente de fracaso de la ciruga del hiperparatiroidismo primario (HPTp) es la existencia de un adenoma ectpico no detectado en la intervencin. Presentamos a una paciente con HPTp en la que, tras sucesivas intervenciones y pruebas de imagen, se encuentra una glndula ectpica en el espacio retrofarngeo derecho mediante gammagrafa de doble fase con 99mTc-metoxi-isobutil-isonitrilo (99mTc-MIBI) y SPECT-TAC precoz.

La adicin de una tomografa al estudio gammagrfico planar, aumenta su sensibilidad y mejora la localizacin de las paratiroides patolgicas. En ciertas ocasiones, como es el caso de adenomas ectpicos, la imagen hbrida ser esencial para conseguir el xito quirrgico.

Abstract

A common cause for surgical failure of primary hyperparathyroidism (pHPT) is the non-detection of an ectopic adenoma during the intervention. We present a case of a patient with pHPT in whom an ectopic gland was found in the right retropharyngeal space by means of a double phase 99mTc-methoxy-isobutyl-isonitrile (99mTc-MIBI) scintigraphy and early SPECT-CT after several surgeries and imaging tests.

The addition of a tomography to the planar scintigraphy increases its sensitivity and improves pathological parathyroid glands localization. The hybrid imaging is sometimes essential to obtain surgical success, as in the case of ectopic adenomas.

Artculo

IntroduccinLas causas ms frecuentes de persistencia del hiperpartiroidismo primario (HPTp) tras una intervencin quirrgica son: la no identificacin de un adenoma (fundamentalmente debido a paratiroides ectpica), la presencia de enfermedad multiglandular (EMG) no sospechada, y la insuficiente extensin de la intervencin en una EMG conocida1.

La gammagrafa de doble fase con 99mTc-metoxi-isobutil-isonitrilo (99mTc-MIBI) es una herramienta diagnstica de demostrada utilidad para la deteccin de la/las paratiroides patolgica/s previa a la ciruga, especialmente en casos de localizaciones ectpicas2. No obstante, no hay que olvidar que su sensibilidad disminuye en casos de EMG3. En los ltimos aos, la adicin de la tomografa al estudio convencional ha incrementado de forma notable la sensibilidad de la gammagrafa4, tanto de doble fase como de doble trazador, y se ha descrito que, particularmente, el SPECT-TAC mejora la localizacin de las paratiroides ectpicas5. As mismo, la combinacin de la gammagrafa, en cualquiera de sus protocolos, con mtodos de imagen morfolgica, fundamentalmente la ecografa6, aumenta la exactitud diagnstica. Generalmente, la TAC o la RMN suelen reservarse para los casos de fracaso en la deteccin de la paratiroides patolgica mediante otros mtodos de imagen o ante la presencia de paratiroides ectpicas, con el objetivo de proporcionar un sustrato anatmico para la planificacin quirrgica7.

Caso clnicoUna mujer de 61 aos, con diagnstico de HPTp persistente, es remitida al servicio de Medicina Nuclear para realizacin de SPECT-TAC de paratiroides con 99mTc-MIBI. En cuanto a sus antecedentes, haba sido intervenida en 4 ocasiones. La primera, en 1998 (valores de calcio srico previos entre 10,5 y 11mg/dl; rango de normalidad: 8,5-10,4mg/dl, y PTHi [Paratohormona intacta] de 153pg/ml; rango de normalidad: 11,1-79,5pg/ml), en la que se extirparon las 2 paratiroides superiores y la inferior izquierda, siendo esta ltima patolgica. No se identific la paratiroides inferior derecha. En el postoperatorio inmediato, se aprecia una disminucin transitoria de la PTHi, pero sin normalizacin completa. Por ello, se solicitan diversas exploraciones, como gammagrafa con 99mTc-MIBI de doble fase, ecografa cervical, RMN crvico-torcica y arteriografa de troncos supraarticos, con finalidad localizadora, sin obtener xito. Adems, se le realiz cateterismo venoso paratiroideo selectivo con toma de muestras de PTHi, que mostr hipersecreccin hormonal (PTHi=946pg/ml) en la muestra tomada en la yugular interna derecha. A la vista de este ltimo resultado, se practica una segunda intervencin, en 2001, en la que no se encuentra paratiroides patolgica, realizndose hemitiroidectoma derecha (niveles sricos postoperatorios de calcio=11,6mg/dl, y de PTHi=173pg/ml).

Posteriormente, ante la sospecha de adenoma de paratiroides de localizacin izquierda, descrito en un estudio gammagrfico de doble fase con 99mTc-MIBI, se realiza nueva ciruga, en 2002, sin evidenciar paratiroides patolgica (niveles sricos posciruga de calcio=10,6mg/dl y de PTHi= 276,6pg/ml).

Desde esta fecha hasta el 2008 se le realizan mltiples pruebas: gammagrafa de doble fase con 99mTc-MIBI, ecografa cervical, TAC y RMN crvico-torcicos y PET con 11C-metionina, sin obtener hallazgos significativos. As mismo, se realiza de nuevo cateterismo venoso selectivo, con toma de muestras para PTHi, en el que se obtiene hipersecrecin hormonal a nivel cervical con lateralizacin derecha. Con dicho resultado, se plantea en este mismo ao una nueva intervencin quirrgica, en la que se completa la tiroidectoma. Tras la ciruga persiste una PTHi de 208,77pg/ml.

En enero de 2011, la PTHi se eleva a 481pg/ml y, adems, la paciente ha presentado numerosos episodios de clico nefrtico por litiasis renal. En este momento, se solicita una gammagrafa de paratiroides de doble fase con 99mTc-MIBI (Figura 1) y SPECT-TAC crvico-mediastnico (Figura 2). En el estudio tomogrfico, realizado a los 20 minutos post-inyeccin del radiotrazador, se aprecia un foco patolgico del trazador junto a la glndula submaxilar derecha, de situacin inferomedial a esta, y ligeramente posterior, poco relevante en el estudio planar precoz (10 minutos postinyeccin), debido a su cercana con la glndula submaxilar y a su misma intensidad de captacin, y que sufre adems un lavado rpido, desapareciendo en la imagen tarda (2 horas postinyeccin). Este foco de actividad, que podra deberse a una paratiroides ectpica, se localiza en las imgenes hbridas en el espacio retrofarngeo derecho, a la altura del cartlago tiroides.

Gammagrafa de paratiroides de doble fase con 99mTc-MIBI: en la imagen planar precoz (A) no existe actividad correspondiente a glndula tiroides (tiroidectoma previa). Se visualiza un foco de actividad (flecha) en el extremo inferomedial de la glndula submaxilar derecha, que ya no se aprecia en la imagen tarda (B), debido a un lavado precoz de su actividad.

Figura 1. Gammagrafa de paratiroides de doble fase con 99mTc-MIBI: en la imagen planar precoz (A) no existe actividad correspondiente a glndula tiroides (tiroidectoma previa). Se visualiza un foco de actividad (flecha) en el extremo inferomedial de la glndula submaxilar derecha, que ya no se aprecia en la imagen tarda (B), debido a un lavado precoz de su actividad.

SPECT-TAC en tiempo precoz (cortes axiales, sagitales y coronales): imgenes de fusin (A), SPECT (B) y TAC (C). La paratiroides patolgica se localiza en el espacio retrofarngeo derecho, a la altura del cartlago tiroides.

Figura 2. SPECT-TAC en tiempo precoz (cortes axiales, sagitales y coronales): imgenes de fusin (A), SPECT (B) y TAC (C). La paratiroides patolgica se localiza en el espacio retrofarngeo derecho, a la altura del cartlago tiroides.

Tras este resultado, se realiza una nueva intervencin quirrgica, localizndose un adenoma de paratiroides, con un peso de 59,7mg, en la regin descrita en la gammagrafa. Tanto los niveles sricos de calcio como de PTHi son normales en el momento actual (PTHi= 59,9pg/ml y calcio= 9,1mg/dl).

DiscusinEn su desarrollo embrionario, las glndulas paratiroides superiores se originan en el 4. arco branquial y las inferiores y el timo lo hacen en el 3.8. Por ello, es posible encontrar paratiroides inferiores en el interior del timo e incluso en el mediastino anterior, mientras que las superiores pueden emigrar hacia el mediastino posterior. Las ectopias peritiroideas ms frecuentes son: las laterales (cerca o en la vaina carotdea), las del ligamento tirotmico (en posicin baja), las intercricotiroideas y retrofarngeas y las intratiroideas. Las ectopias distantes ms frecuentes son: las torcicas (mediastino anterior o, ms raramente, medio) y los paratimos no descendidos, a la altura de la bifurcacin carotdea1. En nuestro caso, la paratiroides ectpica paratiroides inferior derecha, no descendida se encontraba en una situacin submandibular, retrofarngea.

Es imprescindible realizar pruebas de imagen para planificar la ciruga, antes de una intervencin mnimamente invasiva. Tambin es recomendable, en caso de ciruga bilateral, en pacientes con ciruga cervical previa, donde es ms difcil la exploracin por el cirujano, y tras el fracaso de una ciruga previa, para intentar localizar otras paratiroides patolgicas en EMG, o paratiroides ectpicas. An as, dependiendo de su localizacin, la glndula ectpica puede ser difcil de detectar. En pruebas de imagen morfolgicas, una localizacin ectpica submandibular, como en este caso, podra ser confundida con adenopatas, frecuentes en la regin cervical. En la imagen funcional, podra no diferenciarse adecuadamente cuando solo se realiza una imagen planar, ya que la paratiroides podra verse enmascarada por alguna estructura que se localice delante, o por alguna estructura muy prxima con igual o mayor intensidad de captacin, como ocurra en nuestra paciente9. Como se ha demostrado, una herramienta de ayuda en estas situaciones es la tomografa, ya que mejora la resolucin espacial. Adems, se ha descrito que con los equipos hbridos se mejora notablemente la localizacin de adenomas paratiroideos, especialmente en casos ectpicos5, 10.

En la interpretacin de los estudios, hay que tener muy en cuenta, como en nuestro caso, la existencia de adenomas de lavado rpido, situacin en la que la gammagrafa de doble fase convencional resulta de menor ayuda y la adicin de la tomografa en tiempo precoz aumenta la seguridad diagnstica11.

Recibido 28 Diciembre 2011 Aceptado 1 Febrero 2012

Corresponding author. palomagtalavera@gmail.com

Bibliografa

1.Sitges-Serra A, Sancho Insenser J. Gua clnica de la Asociacin espaola de ciruga. 2.a ed. Madrid: Arn ediciones; 2009. p. 134 2.Phitayakorn R, McHenry CR. Incidence and location of ectopic abnormal parathyroid glands. Am J Surg. 2006; 191:418-23. 3.Nichols KJ, Tomas MB, Tronco GG, Palestro CJ. Sestamibi parathyroid scintigraphy in multigland disease. Nucl Med Commun. 2012; 33:43-50. 4.Lorberboym M, Minski I, Sorina M, Nikolov G, Schachter P. Incremental Diagnostic Value of Preoperative 99mTc-MIBI SPECT in Patients with a Parathyroid Adenoma. J Nucl Med. 2003; 44:904-8. 5.Krausz Y, Bettman L, Guralnik L, Yosilevsky G, Keidar Z, Bar-Shalom R, et al. Technetium-99m-MIBI SPECT/CT in Primary Hyperparathyroidism. World J Surg. 2006; 30:76-83. 6.Sukan A, Reyhan M, Aydin M, Yapar AF, Sert Y, Canpolat T, et al. Preoperative evaluation of hyperparathyroidism: the role of dual-phase parathyroid scintigraphy and ultrasound imaging. Ann Nucl Med. 2008; 22:123-31. 7.Hindi E, Ugur , Fuster D, ODoherty M, Grassetto G, Urea P, et al. 2009 EANM parathyroid guidelines. Eur J Nucl Med Mol Imaging. 2009; 36:1201-16. 8.Sadler TW. En: Lagman editors. Embriologa mdica. 7.a ed. Mxico DF: Editorial Mdica Panamericana; 1996. 301. 9.Rajagopalan MS, Narla VV, Kanderi T, Muthukrishnan A. Para-hyoid ectopic parathyroid adenoma localized by 99mTc MIBI SPECT. Clin Nucl Med. 2008; 33:880-1. 10.Tardin L, Prats E, Andrs A, Razola P, Deus J, Gastaminza R, et al. Adenoma ectpico de paratiroides: deteccin gammagrfica y ciruga radioguiada. Rev Esp Med Nucl. 2011; 30:19-23. 11.Slater A, Gleeson FV. Increased sensitivity and confidence of SPECT over planar imaging in dual-phase sestamibi for parathyroid adenoma detection. Clin Nucl Med. 2005; 30:1-3.