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Psiq Biol. 2014;21(3):113–115 Psiquiatría Biológica w w w.elsevier.es/psiquiatriabiologica Caso clínico Síndrome de referencia olfatorio: a propósito de un caso Alberto Rodríguez-Quiroga , Luz María Rubio Mendoza y Antonio Carrillo Gómez Servicio de Psiquiatría, Hospital Clínico Universitario San Carlos, Madrid, Espa˜ na información del artículo Historia del artículo: Recibido el 8 de agosto de 2014 Aceptado el 8 de septiembre de 2014 Palabras clave: Síndrome de referencia olfatorio Trastorno de ideas delirantes Alucinación olfativa r e s u m e n El síndrome de referencia olfatorio fue descrito en primer lugar por el neurólogo Pryse-Philips en 1971 para definir a un grupo de pacientes que tenía la convicción de emitir malos olores a través de su cuerpo y con la percepción de las personas de su entorno de los mismos. Otros autores posteriores, como Bishop o Davidson, lo consideraron una idea delirante de tipo olfatoria incluida en el contexto de un trastorno deli- rante y/o afectivo. En la actualidad, presenta un desafío desde el punto de vista diagnóstico, ya que resulta complicado su encuadre nosológico en los sistemas de clasificación, quedando incluido en el trastorno de ideas delirantes de tipo somático. Describimos el caso de una paciente que reúne las características clínicas del cuadro, con una tórpida evolución hasta la instauración de una combinación farmacológica con sertralina y pimozide. Además, aparece un trastorno de la conducta alimentaria comórbido, siendo la primera vez que encontramos esta combinación. Se establece una discusión nosológica del cuadro, tomando como base el caso clínico descrito, así como la revisión de los diferentes artículos realizada. © 2014 Elsevier España, S.L.U. y Sociedad Española de Psiquiatría y Sociedad Española de Psiquiatría Biológica. Todos los derechos reservados. Olfactory reference syndrome: Report of a case Keywords: Olfactory reference syndrome Delusional disorder Olfactory hallucination a b s t r a c t Olfactory reference syndrome was first described by the neurologist Pryse-Philips in 1971 to define a group of patients who were convinced that they emitted unpleasant body odors, and the perception that the people around also smelled them. Subsequent authors like Bishop or Davidson considered it an olfactory delusion included in the context of a delusional and/or affective disorder. It currently repre- sents a challenge from the diagnostic point of view, since it is difficult to frame it nosologically in the classification systems, being included in the delusional disorders. The case is reported of a patient who meets the criteria, with a torpid evolution until the establishment of a drug combination with sertraline and pimozide. In addition, a comorbid eating behavior appears, being the first time this combination has been found. A nosological discussion is presented, based on the clinical case described, as well as on the reviewed articles. © 2014 Elsevier España, S.L.U. and Sociedad Española de Psiquiatría y Sociedad Española de Psiquiatría Biológica. All rights reserved. Introducción La primera alusión al síndrome de referencia olfatorio aparece en 1891 1 . No fue hasta 1971 cuando el neurólogo Pryse-Philips 2 describe el cuadro como la convicción de emitir olores desagrada- bles a través del cuerpo siendo estos percibidos por las personas del Autor para correspondencia. Correo electrónico: alberto [email protected] (A. Rodríguez-Quiroga). entorno. Posteriormente autores como Bishop 3 o Davidson 4 utiliza- ron el término para referirse a un grupo de pacientes caracterizado por tener una idea delirante de tipo olfatoria en el contexto de un trastorno delirante y/o afectivo. Se ha propuesto una equivalencia con un trastorno que se da en Japón conocido como Jiko-shu-kyofu 5 , donde los pacientes tienen la preocupación patológica de ofender a las personas de su alrededor por la emisión de malo olores. En la actualidad existe un consenso sobre el síntoma nuclear del síndrome de referencia olfatorio, siendo este la intensa preocupa- ción sobre el malo olor corporal. Sin embargo, persiste la discusión de si se trata de un cuadro de características delirantes o si existe http://dx.doi.org/10.1016/j.psiq.2014.09.002 1134-5934/© 2014 Elsevier España, S.L.U. y Sociedad Española de Psiquiatría y Sociedad Española de Psiquiatría Biológica. Todos los derechos reservados. Documento descargado de http://www.elsevier.es el 15/10/2015. Copia para uso personal, se prohíbe la transmisión de este documento por cualquier medio o formato.

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Psiq Biol. 2014;21(3):113–115

Psiquiatría Biológica

w w w.elsev ier .es /ps iqu ia t r iab io logica

aso clínico

índrome de referencia olfatorio: a propósito de un caso

lberto Rodríguez-Quiroga ∗, Luz María Rubio Mendoza y Antonio Carrillo Gómezervicio de Psiquiatría, Hospital Clínico Universitario San Carlos, Madrid, Espana

nformación del artículo

istoria del artículo:ecibido el 8 de agosto de 2014ceptado el 8 de septiembre de 2014

alabras clave:índrome de referencia olfatoriorastorno de ideas deliranteslucinación olfativa

r e s u m e n

El síndrome de referencia olfatorio fue descrito en primer lugar por el neurólogo Pryse-Philips en 1971para definir a un grupo de pacientes que tenía la convicción de emitir malos olores a través de su cuerpo ycon la percepción de las personas de su entorno de los mismos. Otros autores posteriores, como Bishop oDavidson, lo consideraron una idea delirante de tipo olfatoria incluida en el contexto de un trastorno deli-rante y/o afectivo. En la actualidad, presenta un desafío desde el punto de vista diagnóstico, ya que resultacomplicado su encuadre nosológico en los sistemas de clasificación, quedando incluido en el trastornode ideas delirantes de tipo somático. Describimos el caso de una paciente que reúne las característicasclínicas del cuadro, con una tórpida evolución hasta la instauración de una combinación farmacológicacon sertralina y pimozide. Además, aparece un trastorno de la conducta alimentaria comórbido, siendola primera vez que encontramos esta combinación. Se establece una discusión nosológica del cuadro,tomando como base el caso clínico descrito, así como la revisión de los diferentes artículos realizada.

© 2014 Elsevier España, S.L.U. y Sociedad Española de Psiquiatría y Sociedad Española de PsiquiatríaBiológica. Todos los derechos reservados.

Olfactory reference syndrome: Report of a case

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a b s t r a c t

Olfactory reference syndrome was first described by the neurologist Pryse-Philips in 1971 to define agroup of patients who were convinced that they emitted unpleasant body odors, and the perceptionthat the people around also smelled them. Subsequent authors like Bishop or Davidson considered it anolfactory delusion included in the context of a delusional and/or affective disorder. It currently repre-sents a challenge from the diagnostic point of view, since it is difficult to frame it nosologically in theclassification systems, being included in the delusional disorders. The case is reported of a patient who

meets the criteria, with a torpid evolution until the establishment of a drug combination with sertralineand pimozide. In addition, a comorbid eating behavior appears, being the first time this combination hasbeen found. A nosological discussion is presented, based on the clinical case described, as well as on thereviewed articles.

© 2014 Elsevier España, S.L.U. and Sociedad Española de Psiquiatría y Sociedad Española de

ntroducción

La primera alusión al síndrome de referencia olfatorio aparece

n 18911. No fue hasta 1971 cuando el neurólogo Pryse-Philips2

escribe el cuadro como la convicción de emitir olores desagrada-les a través del cuerpo siendo estos percibidos por las personas del

∗ Autor para correspondencia.Correo electrónico: alberto [email protected]

A. Rodríguez-Quiroga).

http://dx.doi.org/10.1016/j.psiq.2014.09.002134-5934/© 2014 Elsevier España, S.L.U. y Sociedad Española de Psiquiatría y Sociedad E

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entorno. Posteriormente autores como Bishop3 o Davidson4 utiliza-ron el término para referirse a un grupo de pacientes caracterizadopor tener una idea delirante de tipo olfatoria en el contexto de untrastorno delirante y/o afectivo. Se ha propuesto una equivalenciacon un trastorno que se da en Japón conocido como Jiko-shu-kyofu5,donde los pacientes tienen la preocupación patológica de ofendera las personas de su alrededor por la emisión de malo olores.

En la actualidad existe un consenso sobre el síntoma nuclear delsíndrome de referencia olfatorio, siendo este la intensa preocupa-ción sobre el malo olor corporal. Sin embargo, persiste la discusiónde si se trata de un cuadro de características delirantes o si existe

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Tabla 1Criterios diagnósticos propuestos para el síndrome de referencia olfatorio

A. Preocupación sobre la creencia de que uno emite un olor desagradable uofensivo para las personas del entorno, sin que este pueda ser percibido porlos demás

B. Esta provoca un malestar clínicamente significativo (p.ej., ansiedad, ánimodisfórico, vergüenza, culpa) o deterioro laboral, social o de otras áreas vitales

C. La preocupación no es un síntoma de esquizofrenia ni otro trastornopsicótico y no se debe al efecto de una sustancia (p. ej., droga de abuso omedicamento) ni a una condición médica general

Especificar el grado de conciencia de enfermedad (insight):1. Buena o regular conciencia de enfermedad: El individuo reconoce que la

creencia del SRO podría ser igualmente falsa o verdadera2. Pobre conciencia de enfermedad: El individuo afirma que la creencia del SRO

probablemente es verdadera

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3. Creencia delirante sobre el mal olor corporal: El paciente estácompletamente convencido de que la creencia del SRO es verdadera

uente: Feusner et al.8

na verdadera alucinación primaria. En los sistemas de clasificaciónctuales (DSM-V6) queda especificado claramente que no quedancluido, haciendo referencia únicamente a la variante Jiko-shu-yofu dentro de los trastornos del espectro obsesivo-compulsivo.n una revisión reciente7 se evidenció ideación delirante francan el 52% de los pacientes, mientras que en el resto destacaba labsesividad y rigidez como características fundamentales del pen-amiento.

El cuadro clínico se caracteriza por la convicción irrefutableue tienen los pacientes de emitir olores desagradables (genita-

es, axilares, de orina, de heces, de transpiración o halitosis) deran intensidad8. Más del 75% de los pacientes tiene importan-es problemas en la relación con las personas de su entorno pora interpretación que hacen de los gestos y palabras, lo que, enltimo término acaba conduciéndolos al aislamiento y el retrai-iento social, así como a la discapacidad laboral y social9.Recientemente, se han sugerido criterios diagnósticos para su

ncuadre nosológico como trastorno independiente8,10 (tabla 1).

escripción completa del caso

Se trata de una mujer de 50 anos sin antecedentes médico-uirúrgicos de interés. Como antecedentes psiquiátricos, tuvo surimer contacto con los servicios de Salud Mental en el ano 1998.resentaba ansiedad de varios meses de evolución relacionada conna situación de estrés mantenido. Fue diagnosticada de trastornoe ansiedad y derivada a su médico de atención primaria paraontrol y seguimiento. Retomó el contacto en 2004, al presentar res-ricciones alimentarias y conductas purgativas en forma de abusoe laxantes, con importante sentimiento de culpabilidad al darsetracones. Relataba vómitos no provocados, constantes preocupa-iones sobre su imagen corporal y miedo a salir a la calle, por loue estuvo en tratamiento psicológico durante un ano. No cuentaon antecedentes de ingresos psiquiátricos, así como tampoco dententos autolíticos. Niega consumo actual o pasado de ningún tipoe tóxico. Como antecedentes familiares tiene una hermana mayorn tratamiento por depresión.

Es natural de Medellín, Colombia. Lleva en Espana desde elno 1994. Soltera, convive con un hermano y una sobrina. Estudiónfermería y comercio internacional en su país. Ha trabajado comouidadora de personas mayores, encontrándose en la actualidad enituación de incapacidad laboral desde noviembre de 2010.

La paciente es remitida en noviembre de 2010 a las consultasel Centro de Salud Mental por su médico de atención primaria porn cuadro de ansiedad. Presentaba un cuadro de nerviosismo desde

acía un ano aproximadamente, que ella relacionaba con un sen-imiento de inseguridad sobre sus capacidades y un bajo conceptoe sí misma que se habían ido exacerbando a lo largo del últimono. En los últimos 3 meses comenzó a pensar que olía mal, por lo

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que aumentó su higiene corporal diaria incrementando el númerode duchas que se daba al día, lavaba la ropa con frecuencia y echabacolonia en el bolso. Además, empezó a evitar los lugares públicospor «miedo a que supieran que olía mal», por lo que dejó de moverseen transporte público. La paciente tiene la certeza de que la gentele confirma que huele mal mediante gestos y actitudes críticas y dedesprecio. «No puedo subir al autobús, la gente me mira, hace mue-cas con la cara de desagrado y asco. . .» Para la paciente, el origende su mal olor se encontraba en sus genitales, habiendo llegadoa lavárselos hasta 10 veces al día. Relata además un ánimo bajosecundario, con elevada tendencia al llanto, pérdida de interés enlas actividades básicas de la vida ordinaria, falta de impulso, cansan-cio y disminución de las horas de sueno y del apetito. Era capaz decontinuar con su trabajo, pero con mucho esfuerzo. No presentabadesesperanza ni ideas de muerte. Se encontraba en tratamientocon bupropión de 150 mg diarios pautados por el endocrinólogo,a quien la paciente acudía regularmente con el objetivo de perderpeso. Tras la primera valoración inicial se cambió el bupropión porparoxetina 20 mg diarios y se anadieron 10 mg diarios de diazepam.

Tras la persistencia del cuadro descrito, pese a que la pacienteaseguraba la correcta toma de medicación, se cambió la paroxetinapor venlafaxina 150 mg diarios y se anadió risperidona 1 mg. Al noobjetivarse mejoría, se tramita la incapacidad laboral transitoria enel mes de febrero de 2011. Tras la misma, se encontraba mejor ymás tranquila. Mejoraron la falta de interés, el ánimo y las ganas dellorar, pero persistía la certeza de que olía mal, evitando salir a lacalle por ello.

Durante todo el ano 2011 se realizan distintos reajustes farma-cológicos sin que se modifique la sintomatología descrita, llegandoa emplear varias combinaciones de antipsicóticos y antidepresivos.Relata una intensa angustia cuando tiene que salir a la calle, algoque hace exclusivamente para acudir a la consulta, pasando largosperiodos de tiempo recluida en casa, estando la mayor parte deltiempo en la cama sin ganas de hacer nada. Pese a ello, la pacientedice estar mejor, ya que no le genera sufrimiento al no tener quesalir a la calle.

Tras la instauración de sertralina 150 mg diarios y pimozide 4 mgdiarios, así como un trabajo psicoterapéutico de modificación de laconducta, la paciente pudo comenzar a salir de manera progresivaa la calle. A pesar de que la sensación de emitir olores desagrada-bles continúa, la paciente ha podido continuar parcialmente consus actividades diarias, reincorporándose a su trabajo y pudiendorelacionarse con otras personas de su entorno.

A la exploración psicopatológica se encontraba vigil. Conscientey orientada alo y autopsíquicamente. Aspecto levemente descui-dado, evita el contacto visual durante algunos momentos de laentrevista. Tranquila, abordable y colaboradora. Sin alteracionesen la psicomotricidad. Lenguaje fluido y espontáneo, con discursocoherente. Ánimo bajo referido, con apatía, abulia e hipohedonia.No desesperanza. Negaba ideación o planificación autolítica. Idea-ción deliroide autorreferencial y somática. Alucinaciones olfativas.Ciclo sueno vigilia conservado. Conductas restrictivas con la comiday atracones. No auto ni heteroagresividad.

Las pruebas complementarias realizadas fueron completamenteanodinas: la analítica sanguínea arrojaba un recuento celular,hemograma, perfil hepático, renal y bioquímica sin alteraciones,con hormonas tiroideas en el rango de la normalidad y discreta ele-vación del colesterol LDL. El electrocardiograma era rítmico y sinalteraciones.

Se estableció el diagnóstico de síndrome de referencia olfatorioy de trastorno de la conducta alimentaria tipo bulimia nerviosa.

Discusión

Presentamos el caso de una paciente que reúne las caracterís-ticas clínicas descritas para el síndrome de referencia olfatorio7,9.

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2prevalence of obsessive compulsive disorders in eating disorders. Encephale.2001;27:541–50.

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A. Rodríguez-Quiroga et al

los autores les gustaría expresar su desacuerdo con la oportu-idad perdida para incluir esta entidad nosológica dentro de losistemas de clasificación actuales, sobre todo, en la última versiónel Manual Diagnóstico y Estadístico de la Asociación de Psiquiatríamericana6.

Encuadrar nosológicamente esta entidad puede resultar com-licado. Por una parte, comparte alguna de las características derastorno delirante10, como es la presencia de una ideación deli-ante que se podría clasificar como de tipo somático. Sin embargo,n el síndrome de referencia olfatorio, de la misma se deriva unamportante limitación funcional y las ideas, que se viven de manera

ás natural, en general comprometen la mayor parte de las árease la personalidad del paciente. Por otra parte, hay autores que abo-an por su inclusión dentro del espectro obsesivo-compulsivo11,12.as similitudes que comparten son la presencia de preocupacio-es de tipo obsesivo mediante pensamientos de tipo intrusivo quel paciente vive como egodistónicas y las subsiguientes compul-iones de lavado, acompanadas ambas de distrés y sentimientose vergüenza. Ambas entidades se acompanan frecuentemente delteraciones en el estado de ánimo, como es el caso que describimos,

responden favorablemente a la instauración de inhibidores selec-ivos de la recaptación de serotonina13. Sin embargo, la diferenciaundamental tiene que ver con el insight, ya que en el síndrome deeferencia olfatorio este es bajo, escaso o nulo y las preocupacionese carácter obsesivo sobre el esquema corporal pierden el caráctergodistónico y pueden llegar a adquirir las características propiasel pensamiento delirante (convicción irrefutable, permanente e

namovible con afectación en las actividades de la vida cotidiana14).El diagnóstico diferencial incluiría otras entidades10 como son

os trastornos de ansiedad social15 y los trastornos de la perso-alidad de tipo evitativo16, el trastorno dismórfico corporal17, lasquizofrenia, el trastorno depresivo mayor grave con retraimientoocial18 y otras alteraciones de causa orgánica19,20.

Los beneficios de la medicación suelen ser limitados, recono-iendo que tanto los inhibidores selectivos de la recaptación deerotonina11 como el pimozide21 han logrado una mejoría deluadro. Con el fracaso de la terapia electroconvulsiva y otrosntipsicóticos22 y el escaso beneficio de intervenciones conduc-uales y psicodinámicas23,24, se ha propuesto el EMDR comoratamiento eficaz en una serie de casos25. Por la evoluciónavorable experimentada en nuestro caso con la combinación far-

acológica de pimozide y de sertralina, sin que aparecieran efectosecundarios adversos, proponemos esta opción de tratamiento far-acológico, si bien este debería acompanarse de una psicoterapia.Nuestro caso es la primera asociación que hemos encontrado

n los diversos casos revisados de comorbilidad del síndrome deeferencia olfatorio con un trastorno de la conducta alimentaria.iene su importancia por la caracterología de la paciente, de perfilbsesivo y rígido, con alta tendencia a controlar diversos aspec-os de su vida cotidiana. La relación entre trastorno de la conductalimentaria y trastornos del espectro obsesivo-compulsivo es bienonocida26,27. Sin embargo, no había sido descrita anteriormenten pacientes diagnosticados de síndrome de referencia olfatorio.sta asociación nos hace considerar que dicho síndrome tiene unomponente relacionado en mayor grado con la obsesividad queon los trastornos psicóticos.

onclusiones

Por los artículos revisados y nuestra experiencia clínica, consi-eramos que el síndrome de referencia olfatorio debería constituir

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una entidad nosológica incluida dentro de los trastornos del espec-tro obsesivo-compulsivo. Esto tiene su importancia pronóstica yterapéutica a la hora de conseguir una rehabilitación funcional delos síntomas que, en general, son incapacitantes.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

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