Anomalías congénitas de las arterias pulmonares: espectro ......Anomalías Congénitas de las...

Radiología. 2017;59(3):209---217

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RADIOLOGÍA EN IMÁGENES

Anomalías congénitas de las arterias pulmonares:

espectro de hallazgos en tomografía computarizada

J. Bueno a,∗, L. Flors a y M. Mejíab

a Imagen Cardiotorácica, Departamento de Radiología e Imagen Médica, Universidad de Virginia, Charlottesville, Virginia,

Estados Unidosb Departamento de Radiología, Fundación Valle del Lili, Cali, Valle del Cauca, Colombia

Recibido el 25 de abril de 2016; aceptado el 16 de septiembre de 2016Disponible en Internet el 23 de diciembre de 2016

PALABRAS CLAVEArterias pulmonares;Anomalíascongénitas;Agenesia pulmonar;Origen anómalo de laarteria pulmonar;Tetralogía de Fallot;Tomografíacomputarizada

Resumen Las anomalías congénitas de las arterias pulmonares (AP) son poco frecuentes ypueden presentarse aisladas o asociadas a defectos cardiacos congénitos. En general, si sonaisladas, suelen pasar clínicamente inadvertidas hasta la adolescencia y ser un hallazgo inci-dental en exploraciones radiológicas. Nuestro objetivo es revisar las bases embriológicas deldesarrollo de las AP, su anatomía normal y el espectro de hallazgos por tomografía computari-zada (TC) de sus anomalías congénitas, en concreto la interrupción unilateral de la AP, el origenanómalo de la AP izquierda (sling pulmonar), el aneurisma idiopático de la AP y otras anomalíasasociadas a defectos cardiacos congénitos. Las anomalías congénitas de las AP representan unreto diagnóstico, tanto clínico como radiológico. La TC es una herramienta útil en su diagnós-tico y el radiólogo general debe estar familiarizado con su apariencia, ya que pueden ser unhallazgo incidental.© 2016 SERAM. Publicado por Elsevier Espana, S.L.U. Todos los derechos reservados.

KEYWORDSPulmonary arteries;Congenitalanomalies;Pulmonary agenesis;Anomalous origin ofthe pulmonary artery;Tetralogy of Fallot;Computedtomography

Congenital anomalies of the pulmonary arteries: spectrum of findings on computed

tomography

Abstract

Objective: Congenital anomalies of the pulmonary arteries are uncommon. They can occur inisolation or in association with congenital heart defects. Isolated congenital anomalies remainundiscovered until they are reported as incidental findings on imaging tests, usually not untiladolescence. We review the embryological development and normal anatomy of the pulmo-nary arteries as well as the spectrum of computed tomography findings for various congenitalanomalies: unilateral interruption of the pulmonary artery, anomalous origin of the left pulmo-nary artery (pulmonary artery sling), idiopathic aneurysm of the pulmonary artery, and otheranomalies associated with congenital heart defects.

∗ Autor para correspondencia.Correo electrónico: [email protected] (J. Bueno).

http://dx.doi.org/10.1016/j.rx.2016.09.0080033-8338/© 2016 SERAM. Publicado por Elsevier Espana, S.L.U. Todos los derechos reservados.

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dx.doi.org/10.1016/j.rx.2016.09.008

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Conclusion: Congenital anomalies of the pulmonary arteries represent a diagnostic challenge forclinicians and radiologists. Computed tomography is useful for their diagnosis, and general radio-logists need to be familiar with their imaging appearance because they are often discoveredincidentally.© 2016 SERAM. Published by Elsevier Espana, S.L.U. All rights reserved.

Introducción

Las anomalías congénitas de las arterias pulmonares (AP)comúnmente se encuentran asociadas a otros defectos car-diacos congénitos, siendo raro que se presentan de maneraaislada. Aunque pueden causar síntomas durante la ninez,las anomalías aisladas de las AP con frecuencia pasan inad-vertidas hasta la adolescencia o la edad adulta temprana1,2.

El diagnóstico por la imagen de las anomalías de las APrepresenta un reto tanto para el clínico como para el radió-logo, ya que los métodos de imagen convencionales, como laradiografía y la ecocardiografía, tienen un valor limitado ensu detección y caracterización, y la angiografía pulmonar esun método invasivo que suele reservarse para los casos querequieren tratamiento. La tomografía computarizada (TC) yla resonancia magnética, por lo tanto, desempenan un papelesencial en el estudio de las AP. En concreto, la angiografíapor TC (angio-TC), en parte gracias a la posibilidad de gene-rar reconstrucciones multiplanares y volumétricas, ofrecegrandes ventajas en el diagnóstico y el seguimiento de estasanomalías, haciendo posible la caracterización de la anato-mía vascular y valvular, así como hallazgos asociados en otrosórganos. Estas reconstrucciones, además, facilitan la comu-nicación de los hallazgos y el entendimiento de la anatomíapara un óptimo planeamiento quirúrgico.

El objetivo de este artículo es revisar las bases embrio-lógicas del desarrollo de las AP, su anatomía normal y loshallazgos por la imagen de las anomalías congénitas de lasAP, en concreto la interrupción unilateral de la AP, el origenanómalo de la AP izquierda (sling pulmonar), el aneurismaidiopático de la AP principal y otras anomalías asociadas aanomalías cardiacas congénitas.

Bases embriológicas

Tras la formación del tubo cardiaco y su diferenciación enlos segmentos primitivos que dan origen a las estructurascardiacas, el tronco arterioso da origen a la aorta y a la por-ción proximal de la AP3. Durante la quinta semana de vidaembrionaria se forma el septo aortopulmonar que, adop-tando una disposición en forma de espiral, divide el troncoarterioso en aorta y AP (fig. 1).

El tronco de la arteria pulmonar se deriva, por tanto,del tronco arterioso. Las porciones proximales de los sex-tos arcos aórticos bilaterales forman las AP derecha eizquierda4. Las porciones distales de las AP se derivan deyemas primitivas provenientes de estos arcos que crecen

Válvula

aortica

Válvula

pulmonar

TSVI

TSVD

Aorta

Arteria pulmonar

Figura 1 Desarrollo embrionario de la arteria pulmonar. Ilus-tración esquemática del tronco arterioso (izquierda). El septoaortopulmonar (flecha) se dispone en espiral y divide el troncoarterioso en aorta y arteria pulmonar, así como las válvulasaórtica y pulmonar, y el tracto de salida de ambos ventrículosinferiormente. TSVD: tracto de salida del ventrículo derecho;TSVI: tracto de salida del ventrículo izquierdo.

hacia el interior de las yemas pulmonares (origen de lospulmones), para posteriormente anastomosarse con estas.

Debe recordarse que: debido a que la formación embrio-naria pulmonar es un proceso paralelo a la formación de lasvías aéreas4, no es infrecuente encontrar la combinación deanomalías vasculares y del árbol traqueobronquial.

Anatomía de las arterias pulmonares

El tronco de la AP se origina del ventrículo derecho y sebifurca en las AP principales derecha e izquierda. La vál-vula pulmonar está compuesta por tres senos valvulares y selocaliza en la porción proximal del tronco pulmonar, la raízpulmonar5.

El tronco pulmonar en el adulto tiene un diámetromáximo de 28 mm6. Las AP derecha e izquierda tienen untrayecto intrapericárdico antes de bifurcarse en las arteriaslobares en cada lado. Debido a la localización del troncopulmonar, a la izquierda de la línea media, el segmentointrapericárdico de la AP derecha es más largo y su bifurca-ción ocurre en la raíz pulmonar. La AP derecha se localizapor debajo del bronquio lobar superior derecho (hipobron-quial) y seguirá lateralmente al bronquio intermediario(fig. 2 a y b). La AP izquierda distal es de localización epi-bronquial (superior al bronquio principal izquierdo) y luegomantiene una posición posterior en relación al bronquio


Anomalías Congénitas de las Arterias Pulmonares: hallazgos en Tomografía Computarizada 211

Figura 2 Anatomía normal de las arterias pulmonares. La arteria pulmonar derecha (marcador en a y b) se localiza anterior einferior al bronquio principal derecho. La arteria pulmonar izquierda (marcador en c y d) se dispone superior al bronquio principalizquierdo (punta de flecha en d) y es la causante de la posicion más alta del hilio pulmonar izquierdo en la radiografia de toraxnormal (flecha en e).

hasta su bifurcación en las arterias lobares izquierdas(fig. 2 c-e). Ambas AP deben presentar un calibre similar.

El intersticio axial central, una red de tejido conectivoque soporta las estructuras pulmonares, se extiende desdelos hilios pulmonares y rodea a las AP y los bronquios princi-pales, extendiéndose distalmente a medida que estos danorigen a ramas lobares, segmentarias y subsegmentarias.Arterias y bronquios, por lo tanto, forman un solo paquetebroncovascular y tienen un diámetro similar.

Anomalías congénitas de las arteriaspulmonares

Las anomalías congénitas de las AP suelen ir asociadas aotros defectos congénitos cardiacos, tales como tetralogíade Fallot. Las anomalías aisladas de las AP son un gruposelecto y menos frecuente, compuesto por cuatro anoma-lías principales, cada una de ellas con unas característicasanatómicas definidas.

Ausencia unilateral de la arteria pulmonar

También se conoce como interrupción proximal de la AP,ya que la porción distal de la arteria en el interior delparénquima pulmonar suele estar intacta debido a su ori-gen embriológico diferente3,6. La interrupción congénitade la AP es infrecuente (ocurre en uno de cada 200.000

individuos7) y se cree que se debe a una involución anor-mal de la porción proximal del sexto arco aórtico primitivode manera unilateral, con mayor frecuencia en el ladoderecho3,8,9.

Debe recordarse que: cuando el pulmón homolateral estápresente, algunas veces formado en parte o rudimentario,la perfusión pulmonar es provista por colaterales sistémicas,principalmente por las arterias bronquiales, así como por lasarterias intercostales a través de ramas transpleurales, laarteria mamaria interna, la subclavia o el tronco braquioce-fálico (figs. 3 y 4). La AP afectada puede estar ausente porcompleto o terminar a 1 cm de su origen, y el arco aórticosuele ser contralateral a la arteria afectada (fig. 4).

Origen anómalo de la arteria pulmonar izquierda(sling de la arteria pulmonar)

La disposición aberrante de la arteria pulmonar izquierda sedebe a su origen anormal a partir de la arteria pulmonarderecha y recibe el nombre de sling (cabestrillo) pulmo-nar, debido a su trayectoria anormal a lo largo del espaciotraqueoesofágico (fig. 5). Esta anomalía se debe a un pro-ceso anormal de involución del sexto arco aórtico proximalizquierdo7,10,11. Suele presentarse con dificultad respiratoriao infecciones pulmonares a repetición12,13.

Debe recordarse que: la segmentación traqueal o bron-quial anormal asociada (bronquio supernumerario, bronquio


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Figura 3 Mujer de 18 anos de edad con sospecha de neumonía. Radiografía de tórax, proyecciones posteroanterior (PA) (a) ylateral (b) que muestran una desviación del mediastino a la izquierda y una disminución del volumen pulmonar izquierdo (a). En laradiografía lateral (b) se observa la apariencia anormal del hilio pulmonar izquierdo (flecha), el cual carece de la lucencia circularcaracterística del bronquio del lóbulo principal izquierdo, debido a una ausencia congénita parcial de la arteria pulmonar en estelado. La radiografía no demuestra consolidación neumónica.

Figura 4 Mujer de 50 anos de edad, asintomática. Radiografía posteroanterior de tórax (a) que demuestra una pérdida de volumenpulmonar izquierdo y desviación mediastínica hacia la izquierda, así como arco aórtico derecho (flecha). Las imágenes axiales deangio-TC (b-d) confirman la ausencia congénita de arteria pulmonar izquierda (punta de flecha) desde su origen (b). La aorta torácicadescendente se localiza a la derecha (flecha en b). La perfusión pulmonar está provista por arterias bronquiales e intercostalesdilatadas (flechas en c). En la ventana de pulmón (d) se observa hipoplasia del pulmón izquierdo, el cual presenta una atenuacióndifusa en vidrio esmerilado y engrosamiento septal interlobulillar. La reticulación subpleural se debe a la perfusión por ramastranspleurales de las arterias intercostales (flecha).



Figura 5 Varón de 5 anos de edad con disnea de esfuerzo. Angio-TC, reconstrucción en proyección de máxima intensidad (MIP),imágenes axial (a) y sagital (b), que demuestra un origen anormal de la AP izquierda a partir de la AP derecha (a), con una trayectoriaanormal retrotraqueal hacia el hilio pulmonar izquierdo (punta de flecha). La reconstrucción MIP sagital (b) demuestra la posiciónanormal de la arteria pulmonar izquierda, posterior al bronquio principal izquierdo (flecha).

traqueal, estenosis traqueobronquial) subclasifica a estospacientes en un grupo con tasas más altas de mortalidady morbilidad6 (fig. 6).

Aneurisma de la arteria pulmonar idiopático

La dilatación idiopática del tronco de la AP es una condiciónpoco frecuente que suele afectar al tronco de la pulmonarde manera aislada (fig. 7), pero puede extenderse a las APderecha o izquierda. Aunque puede presentarse de maneraaislada, los aneurismas de la AP se encuentran en generalasociados a otras anomalías cardiacas congénitas17.

Su etiología exacta no está del todo establecida, pero secree que se debe a la debilidad de las capas elásticas mediasde la pared arterial14, lo que sugiere una fisiopatología simi-lar a la de los aneurismas aórticos.

El diagnóstico se realiza cuando existe dilatación deltronco arterial pulmonar (mayor de 30 mm) y se excluyencortocircuitos intracardiacos o extracardiacos, enfermedadpulmonar o cardiaca crónica, patología vascular e hiperten-sión arterial pulmonar15.

Debe recordarse que: la patología de la válvula pulmo-nar es un hallazgo asociado al aneurisma idiopático de laAP16,17, normalmente con insuficiencia valvular. Aunque eldesarrollo de síntomas debidos a insuficiencia valvular pul-monar puede llevar a un diagnóstico temprano, la mayoríade estos pacientes suelen permanecer asintomáticos hastala edad adulta y ser diagnosticados de manera incidental.

Otras anomalías asociadas a defectos cardiacos

congénitos

Otras anomalías congénitas, como la estenosis valvularpulmonar (fig. 8), la atresia, la hipoplasia o la estenosis seg-mentaria de la AP, o el origen anómalo de las AP desde laaorta, son más frecuentes que los casos aislados y están aso-ciadas a otros defectos cardiacos congénitos, como el dobletracto de salida del ventrículo derecho y la tetralogía deFallot.

Figura 6 Varón de 5 anos de edad (mismo paciente de la fig. 5)con origen anómalo de la arteria pulmonar izquierda o sling dela pulmonar. Reconstrucción coronal en proyección de mínimaintensidad (MinIP) que demuestra la segmentación anormal delárbol traqueobronquial. El bronquio para el lóbulo superiorderecho se origina directamente de la tráquea (bronquio tra-queal) (flecha). En este caso, no existen zonas de estenosis.

La combinación de una posición anormal (cefálica yanterior) del septo aortopulmonar y la hipertrofia de lastrabeculaciones septoparietales del ventrículo derecho sonla causa de la obstrucción del tracto de salida del ventrículoderecho que caracteriza a la tetralogía de Fallot18. Estase asocia característicamente con grados variables deobstrucción del tracto de salida del ventrículo derecho, conestenosis infundibular o valvular pulmonar (o ambas). Laatresia pulmonar, en casos extremos de tetralogía de Fallot,así como la estenosis del tronco de la arteria pulmonar(fig. 9) o sus ramas, son también hallazgos asociados19. Lagravedad de los síntomas del paciente, así como el plan


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Figura 7 Varón de 16 anos de edad, asintomático. Imagen axial (a) y reconstrucción sagital de TC (b) con contraste que demuestrauna dilatación masiva de la arteria pulmonar principal (asterisco), que mide 45 mm. El calibre de las arterias pulmonares derechae izquierda es normal. En este caso, la válvula pulmonar era competente.

Figura 8 Varón de 32 anos de edad con estenosis valvular pulmonar grave e insuficiencia moderada. Imágenes de angio-TC,imágenes axiales (a-c) y reconstrucción sagital oblicua (d), que muestran un engrosamiento de la válvula pulmonar (flechas en a)y dilatación característica del tronco de la pulmonar y de la arteria pulmonar izquierda (asteriscos en b), que representan unadilatación postestenótica. Ventrículo derecho de tamano en el límite alto de la normalidad, con marcada hipertrofia (puntas deflecha). También se observa hipertrofia infundibular (flecha hueca) que condiciona estenosis subvalvular anadida.



Figura 9 Varón de 6 anos de edad con antecedente de tetralo-gía de Fallot. La flecha indica la estenosis segmentaria proximaldel tronco de la arteria pulmonar como hallazgo asociado a laestenosis pulmonar característica en esta afección.

quirúrgico, están determinados inicialmente por el grado deobstrucción al flujo pulmonar. En casos graves de tetralogíade Fallot existe atresia pulmonar (Fallot extremo o pseudo-tronco arterioso), con una ausencia completa de la arteriapulmonar principal y circulación pulmonar suplida por circu-lación colateral aortopulmonar o por arterias torácicas quese originan directamente de la aorta descendente (fig. 10).

La angio-TC es una herramienta excelente para laevaIuación prequirúrgica y tras la cirugía, pues permitediagnosticar complicaciones como la estenosis o la obstruc-ción residual pulmonar (que puede afectar desde el tractode la salida del ventrículo derecho hasta las ramas pul-monares, incluyendo los conductos quirúrgicos) (fig. 11),

Figura 10 Mujer de 11 anos de edad con antecedente detetralogía de Fallot y atresia pulmonar (pseudotronco arte-rioso). Reconstrucción coronal con MIP que demuestra unacolateral aortopulmonar de gran calibre (flecha), que provee deflujo arterial al pulmón derecho debido a una obstrucción com-pleta del tracto de salida del ventrículo derecho, característicade esta patología.

aneurismas del tracto de salida del ventrículo derecho ydefectos del septo interventricular residuales (fig. 12). Ladilatación y la disfunción ventricular derecha, generalmentedebidas a insuficiencia valvular pulmonar como resultadodel parche transanular, también pueden evaluarse medianteTC cardiaca con sincronización electrocardiográfica, que seconsidera una alternativa a la resonancia magnética car-diaca en casos en que esta esté contraindicada, como lospacientes con marcapasos20,21.

Figura 11 Varón de 17 anos de edad con antecedente de tetralogía de Fallot y estenosis pulmonar corregida con angioplastia.Reconstrucciones volumétrica (a) y multiplanares en planos oblicuos que demuestran calcificación y estenosis grave, que afectaal tracto de salida del ventrículo derecho y el tronco de la pulmonar (flechas en b). También se observa estenosis en la porciónproximal de ambas arterias pulmonares principales, sobre todo de la izquierda, donde se aprecia un colgajo intimal (flecha hueca)probablemente debido a una disección secundaria a la angioplastia previa (c). También se observa dilatación del ventrículo derecho(asterisco).


216 J. Bueno et al.

Figura 12 Varón de 16 anos de edad con tetralogía de Fallot corregida con parche transanular en la infancia y corrección posteriorde la estenosis en la arteria pulmonar izquierda mediante stent. El paciente no presentaba sintomatología, pero la ecografíademostró una insuficiencia pulmonar grave. Imágenes axiales de angio-TC que muestran la calcificación del parche transanular(flecha en a), que está dilatado, y arteria pulmonar izquierda con stent permeable (flecha hueca) y de calibre normal (b). Tambiénse observan una importante dilatación del ventrículo derecho (asterisco en c) y un defecto del septo interventricular residual (flechanegra).

Conclusiones

Las anomalías congénitas de las AP pueden cursar asintomá-ticas hasta la edad adulta y representan un reto diagnóstico.Su detección y caracterización por ecocardiografía o radio-grafía de tórax son complejas, por lo que la angio-TC es unatécnica esencial en la caracterización de la anatomía vascu-lar y valvular de estas patologías, así como de los hallazgosasociados en otros órganos. Es importante que el radiólogogeneral conozca ese espectro de anomalías, ya que su diag-nóstico incidental no es infrecuente.

Responsabilidades eticas

Protección de personas y animales. Los autores declaranque para esta investigación no se han realizado experimen-tos en seres humanos ni en animales.

Confidencialidad de los datos. Los autores declaran que eneste artículo no aparecen datos de pacientes

Derecho a la privacidad y consentimiento informado. Losautores declaran que en este artículo no aparecen datos depacientes.

Autoría

1. Responsable de la integridad del estudio: JB, LF, MM2. Concepción del estudio: JB, LF, MM3. Diseno del estudio: JB, LF, MM4. Obtención de los datos: JB, LF, MM5. Análisis e interpretación de los datos: JB, LF, MM6. Tratamiento estadístico: no aplicable.7. Búsqueda bibliográfica: JB, LF8. Redacción del trabajo: JB, LF, MM9. Revisión crítica del manuscrito con aportaciones inte-

lectuales relevantes: JB, LF, MM10. Aprobación de la versión final: JB, LF, MM

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

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